Protocol for a Modified Delphi Consensus Study on the * Clinical Assessment of Children with Suspected Olfactory Dysfunction

기술 요약: 후각 기능 장애가 의심되는 아동의 임상 평가를 위한 수정된 델파이 합의 연구 프로토콜

문제 제기
후각 기능 장애(OD)는 일반 인구의 약 22%에 영향을 미치지만, 전문 후각 클리닉 방문자 중 아동이 차지하는 비중은 약 2%에 불과하다. 이러한 격차는 낮은 유병률보다는 체계적인 미검출 가능성을 시사한다. 현재의 임상 관행은 심각한 공백을 보이고 있다. 36개국 167명의 소아 이비인후과 의사를 대상으로 한 최근의 국제 설문 조사에 따르면, 절반 이상이 심리물리적 후각 검사를 수행하지 않으며, 88.4%는 신경 영상 검사를 1차 조사로 일상적으로 처방한다. 또한, 영양사, 언어치료사, 신경심리학자의 참여가 6% 미만일 정도로 다학제적 협업이 미미하다. 결정적으로, 후각 기능 장애가 의심되는 아동의 평가를 규정하는 국제적으로 승인된 임상 가이드라인이 없으며, 이는 진단 지연, 증후군 관련성 간과, 그리고 발달, 영양 및 안전 지원의 부적절함으로 이어진다.

방법론
본 연구는 국제적으로 승인된 임상 권고안을 도출하기 위해 설계된, 전향적으로 등록된 다회차 수정된 델파이 합의 연구이다. 본 프로토콜은 ACCORD 및 DELPHIST의 보고 표준을 따르며, 다음의 5단계로 구성된다:

1. 인프라 구축 (Phase 0): 소아 이비인후과, 화학감각 과학, 소아 신경학 및 연구 방법론 분야의 전문가로 구성된 7인의 운영 위원회를 구성하였다. 본 연구는 영국 보건연구국(HRA)의 심사를 거쳤으며, 직접적인 환자 모집이나 조직 수집을 포함하지 않으므로 NHS 연구 윤리 위원회의 검토가 필요하지 않은 것으로 결정되었다. 프로토콜은 오픈 사이언스 프레임워크(OSF)에 사전 등록되었다.
2. 진술 생성 (Phase 1): 초기 후보 진술문은 구조화된 서사적 근거 검토, Spencer 등의 설문 조사에서 나타난 실무 격차 데이터, 그리고 운영 위원회의 반복적인 초안 작성을 통해 도출되었다. 이 진술문들은 사전 의뢰 분류, 임상 병력/검사, 심리물리적 검사 선택, 신경 영상/전기생리학적 검사의 적응증, 다학제적 경로, 안전 교육을 포함한 12가지 임상 영역으로 조직되었다.
3. 환자 및 대중 참여 (PPI): anosmie.org를 통해 모집된 가족 자문 그룹(4~6명)이 전문가 투표 전 연구 프로토콜과 후보 진술문을 검토하였다. 이들의 피드백은 명확성, 삶의 경험적 관련성, 그리고 안전 교육, 영양적 영향, 심리사회적 안녕과 같은 구체적인 우선순위에 집중되었다.
4. 델파이 투표 (Phase 3): 1525명의 국제 전문가 패널(소아 이비인후과 의사, 후각 학자, 신경과 의사, 유전학자, 영양사)이 9점 리커트 척도를 사용하여 23회차에 걸쳐 익명으로 투표한다.
   • 합의 정의: 사전 정의된 임계값에 따라 중앙값 ≥7, 패널의 75% 이상이 7~9점으로 평가, 그리고 사분위 범위(IQR) ≤2를 합의로 정의한다.
   • 과정: 1회차는 초기 투표와 자유 기술형 논평을 포함한다. 이후 회차(최대 3회차까지)는 질적 피드백과 집계 통계에 따라 수정된 진술문을 다룬다.
5. 비준 (Phase 4): 가상 합의 회의를 통해 구조화된 토론과 다수결(≥60% 동의)을 통해 근접 합의 또는 비합의 항목을 해결한다.

주요 기여
본 연구의 주요 기여는 소아 후각 평가에 대한 최초의 국제적 합의를 구축하기 위한 엄격하고 투명한 프로토콜을 개발하는 것이다. 핵심적인 방법론적 특징은 다음과 같다:

• PPI의 통합: 환자 및 보호자의 관점을 진술문 작성 과정에 직접 반영하여, 전문적 케어에서 흔히 간과되는 심리사회적/영양적 문제를 다루고 임상적 관련성을 확보한다.
• 실무 격차 해결: 이전의 글로벌 설문 조사에서 확인된 영상 의존도 과다 및 심리물리적 검사 활용 저조 문제를 직접 겨냥한다.
• 다학제적 범위: 유전학, 신경학, 내분비학, 영양학을 포함하는 의뢰 트리거와 케어 경로를 명시적으로 정의하여 총체적인 케어 모델을 육성한다.
• 표준화: 연령에 적합한 검사 선택(예: Sniffin' Sticks, U-Sniff, qU-Sniff) 및 최소 임상 데이터 세트를 제공한다.

결과
본 문서는 프로토콜이므로, 최종 합의 결과나 임상적 결과는 보고하지 않는다. 본 논문은 연구의 실행 계획, 구체적인 합의 기준, 전문가 패널의 구성 및 거버넌스 프레임워크를 개설한다. 제시된 예비 데이터에는 1단계 PPI 피드백 결과가 포함되며, 6명의 응답자가 진단 지연, 진단 후 지원 부족, 그리고 무후각증이 식습_ 및 사회적 참여에 미치는 심대한 영향 등을 핵심적인 영역으로 강조하였다.

의의
본 논문은 표준화된 가이드라인의 부재가 소아 후각 기능 장애 케어에서 일관되지 않은 실무를 초래하는 주요 구조적 동인이라고 상정한다. 본 연구는 국제적으로 승인된 합의 문서를 구축함으로써 다음을 목표로 한다:

1. 전문가 센터와 비전문 센터 모두를 위한 임상 경로 표준화.
2. 구조적 영상 촬영에 대한 의존에서 기능적, 연령 적합적 심리물리적 검사로의 임상 문화 전환.
3. 아동의 후각 상실로 인한 영양적, 발달적, 심리사회적 결과를 다루기 위한 다학제적 케어 경로의 공식화.
4. 레지던트 교육 및 1차 의료 통합에 대한 필요성을 해결하기 위한 향후 연구 및 교육의 토대 마련.

본 연구는 "현저한 케어 전달의 격차"에 대한 필수적인 대응으로 틀이 잡혀 있으며, 근거 중심의 합의 기반 가이드라인을 통해 소아 후각 기능 장애의 진단 지연을 줄이고 삶의 질을 개선하는 것을 목표로 한다.