Protocol for a Modified Delphi Consensus Study on the * Clinical Assessment of Children with Suspected Olfactory Dysfunction

Resumen Técnico: Protocolo para un Estudio de Consenso Delphi Modificado sobre la Evaluación Clínica de Niños con Sospecha de Disfunción Olfativa

Planteamiento del Problema
La disfunción olfativa (DO) afecta aproximadamente al 22% de la población general, sin embargo, los niños representan solo un ~2% de los asistentes a las clínicas especializadas en olfacción. Esta disparidad sugiere una detección sistemáticamente deficiente en lugar de una menor prevalencia. La práctica clínica actual se caracteriza por brechas significativas: una encuesta internacional reciente de 167 otorrinolaringólogos pediátricos de 36 países reveló que más de la mitad nunca realiza pruebas psicofísicas de olfacción, mientras que el 88,4% solicita rutinariamente neuroimágenes como investigación de primera línea. Además, la colaboración multidisciplinar es insignificante, con dietistas, patólogos del habla y neuropsicólogos involucrados en menos del 6% de los casos. Crucialmente, no existen directrices clínicas respaldadas internacionalmente que rijan la evaluación de niños con sospecha de DO, lo que conduce a diagnósticos tardíos, asociaciones sindrómicas omitidas y una atención inadecuada para el desarrollo, la nutrición y la seguridad.

Metodología
Este estudio es un estudio de consenso Delphi modificado, registrado prospectivamente y de múltiples rondas, diseñado para generar recomendaciones clínicas respaldadas internacionalmente. El protocolo sigue los estándares de reporte de ACCORD y DELPHISTAR y se estructura en cinco fases:

1. Infraestructura (Fase 0): Se estableció un comité directivo de siete miembros compuesto por expertos en otorrinolaringología pediátrica, ciencia quimiosensorial, neuropediatría y metodología de la investigación. El protocolo fue evaluado por la Health Research Authority (HRA) de Inglaterra y se determinó que no requería la revisión del Comité de Ética de Investigación del NHS, ya que no implica el reclutamiento directo de pacientes ni la recolección de tejidos. El protocolo fue pre-registrado en el Open Science Framework (OSF).
2. Generación de Declaraciones (Fase 1): Las declaraciones candidatas iniciales se derivaron de tres fuentes: una revisión narrativa estructurada de la evidencia, datos de brechas de práctica de la encuesta de Spencer et al., y la redacción iterativa por parte del comité directivo. Estas declaraciones se organizaron en 12 dominios clínicos, incluyendo el triaje previo a la derivación, la historia clínica/examen, la selección de pruebas psicofísicas, las indicaciones para neuroimagen/electrofisiología, las vías multidisciplinares y la educación sobre seguridad.
3. Participación de Pacientes y Público (PPI): Un grupo asesor de familias (4–6 miembros), reclutado a través de anosmie.org, revisó el protocolo del estudio y las declaraciones candidatas antes de la votación de los expertos. Su retroalimentación se centró en la claridad, la relevancia de la experiencia vivida y prioridades específicas como la educación sobre seguridad, el impacto nutricional y el bienestar psicosocial.
4. Votación Delphi (Fase 3): Un panel de 15 a 25 expertos internacionales (otorrinolaringólogos pediátricos, olfactólogos, neurólogos, genetistas, dietistas) votará de forma anónima durante 2 o 3 rondas utilizando una escala de Likert de 9 puntos.
   • Definición de Consenso: Los umbrales a priori definen el consenso como una mediana ≥7, ≥75% de los panelistas calificando entre 7 y 9, y un rango intercuartílico (IQR) ≤2.
   • Proceso: La Ronda 1 implica la votación inicial y comentarios de texto libre. Las rondas subsiguientes (hasta la Ronda 3) abordan las declaraciones revisadas basadas en la retroalimentación cualitativa y las estadísticas agregadas.
5. Ratificación (Fase 4): Una reunión de consenso virtual resolverá cualquier elemento de casi-consenso o de no-consenso mediante discusión estructurada y voto mayoritario (≥60% de acuerdo).

Contribuciones Clave
La contribución primaria de este trabajo es el desarrollo de un protocolo riguroso y transparente para establecer el primer consenso internacional sobre la evaluación olfativa pediátrica. Las características metodológicas clave incluyen:

• Integración de PPI: Incorporar las perspectivas de los pacientes y cuidadores directamente en el proceso de formulación de declaraciones para asegurar la relevancia clínica y abordar las preocupaciones psicosociales/nutricionales que a menudo se pasan por alto en la atención especializada.
• Abordaje de Brechas de Práctica: Dirigirse directamente a la dependencia excesiva de las imágenes y la infrautilización de las pruebas psicofísicas identificadas en encuestas globales previas.
• Alcance Multidisciplinar: Definir explícitamente los desencadenantes de derivación y las vías de atención que involucran a genética, neurología, endocrinología y dietética para fomentar un modelo de atención integral.
• Estandarización: Proporcionar un marco para la selección de pruebas adecuadas para la edad (por ejemplo, Sniffin' Sticks, U-Sniff, qU-Sniff) y conjuntos de datos clínicos mínimos.

Resultados
Dado que este documento es un protocolo, no reporta resultados finales de consenso ni resultados clínicos. El artículo describe la ejecución planificada del estudio, incluyendo los criterios específicos para el consenso, la composición del panel de expertos y el marco de gobernanza. Los datos preliminares presentados incluyen los resultados de la retroalimentación de la Fase 1 de PPI, donde seis encuestados destacaron los retrasos diagnósticos, la falta de apoyo post-diagnóstico y el profundo impacto de la anosmia en la alimentación y la participación social como áreas críticas para las declaraciones de consenso.

Significancia
El artículo plantea que la ausencia de directrices estandarizadas es el principal motor estructural de la práctica inconsistente en la atención de la DO pediátrica. Al establecer un documento de consenso respaldado internacionalmente, este estudio pretende:

1. Estandarizar las vías clínicas tanto para centros expertos como no expertos.
2. Cambiar la cultura clínica de una dependencia de la imagen estructural hacia una de las pruebas psicofísicas funcionales y adecuadas para la edad.
3. Formalizar las vías de atención multidisciplinar para abordar las consecuencias nutricionales, del desarrollo y psicosociales de la pérdida del olfato en la infancia.
4. Proporcionar una base para la investigación y la formación futura, abordando la necesidad identificada de mejor formación de residentes e integración en la atención primaria.

El estudio se enmarca como una respuesta necesaria a una "disparidad sorprendente" en la prestación de cuidados, con el objetivo de reducir los retrasos diagnósticos y mejorar la calidad de vida de los niños con disfunción olfativa mediante directrices basadas en la evidencia y el consenso.