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When Correction is Not Completion: Cross Year Loss to Follow-Up in Clubfoot Programme: A Registry Based Study in Indonesia

인도네시아의 이 레지스트리 기반 연구는 포네티(Ponseti) 평발 치료 프로그램에서 연도별 추적 관찰 탈락률이 특히 보조기 착용 단계에서 지역 벤치마크를 크게 상회하며, 이는 특정 환자의 특성보다는 체계적인 프로그램 차원의 실패에 기인하므로 표적 개입보다는 보편적인 유지 전략이 필요함을 밝히고 있다.

원저자: Luh Gede Djatu Anggitadewi, Komang Agung Irianto Suryaningrat, Oen Sindrawati, Tri Wahyu Martanto, Lukas Widhiyanto, Arif Zulkarnain, Hizbillah Yazid, Mohammad Faza Anggito Widagdo

게시일 2026-09-14

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CC BY 4.0

원저자: Luh Gede Djatu Anggitadewi, Komang Agung Irianto Suryaningrat, Oen Sindrawati, Tri Wahyu Martanto, Lukas Widhiyanto, Arif Zulkarnain, Hizbillah Yazid, Mohammad Faza Anggito Widagdo

원본 논문은 CC BY 4.0 (https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/) 라이선스로 제공됩니다. ✨ 이것은 아래 논문에 대한 AI 생성 설명입니다. 저자가 작성하거나 승인한 것이 아닙니다. 기술적 정확성을 위해서는 원본 논문을 참조하세요. 전체 면책 조항 읽기

매년 대략 천 명 중 한 명의 아기가 발이 안쪽과 아래쪽으로 휘어진 상태로 태어나는데, 이를 내반족(clubfoot)이라고 합니다. 수십 년 동안 의사들은 이를 치료하는 방법을 알고 있었습니다. 폰세티 방식(Ponetti method)이라 불리는 부드럽고 비수술적인 접근법은 일련의 석고 붕대를 사용하여 몇 달에 걸쳐 발을 서서히 펴줍니다. 이 치료 단계는 매우 효과적이며, 대부분의 경우 아이가 유아기가 될 때쯤이면 발 모양이 정상적으로 보입니다. 하지만 의료적 처치는 석고 붕대를 제거한다고 해서 끝나는 것이 아닙니다. 발이 원래의 위치로 다시 휘어지는 것을 방지하기 위해, 아이는 보통 신발과 바가 연결된 형태의 특수 보조기를 하루에 거의 23시간 동안 3개월간 착용해야 하며, 그 후에는 아이가 네 살이나 다섯 살이 될 때까지 주로 밤에 착용해야 합니다. 이 긴 보조기 착용 기간이 바로 진짜 어려운 부분입니다. 만약 가족이 병원 방문을 중단하거나 보조기 착용을 그만둔다면, 발은 서서히 다시 변형되어 수년간의 세심한 노력을 무너뜨릴 수 있으며, 잠재적으로 아이에게 나중에 힘든 수술을 요하는 통증 있고 뻣뻣한 발을 남길 수 있습니다.

인도네시아의 한 연구팀은 왜 그렇게 많은 가족이 이러한 추적 관찰 방문을 중단하는지 이해하기 위해 조사를 시작했습니다. 그들은 동자바에 있는 한 정형외과 병원의 8년 치 기록을 검토하며, 2016년부터 2024년 사이에 내반족 치료를 시작한 124명의 어린이를 추적했습니다. 연구진은 이 가족들이 정확히 언제, 왜 의료 시스템에서 사라지는지를 확인하고자 했습니다. 그들은 문제가 초기 석고 붕대 단계에 있지 않다는 것을 발견했는데, 이 단계에서는 의사가 상주하며 과정을 지도하기 때문입니다. 대신, 추적 관찰이 중단된 아이들의 대다수는 집에서 이루어지며 가족의 매일 같은 노력이 필요한 보조기 착용 단계에서 이탈했습니다. 실제로 중단된 아이들 거의 모두가 이 길고 가정 중심적인 기간 동안 추적 관찰에서 누락되었으며, 병원에서 석고 붕대를 교체하는 동안 누락된 경우는 매우 적었습니다.

연구 결과, 가족들이 방문을 중단하는 비율은 전 세계 유사한 저소득 국가에서 나타나는 평균보다 높았습니다. 연구진이 데이터를 연도별로 살펴보았을 때, 이 문제가 특정 유형의 가족이나 특정 연령의 아이에게 국한된 것이 아님을 알게 되었습니다. 연구진은 처음에 기업 후원 프로그램으로부터 재정적 도움을 받는 가족들이 교통비와 같은 다른 어려움에 직면해 있기 때문에 중단할 가능성이 더 높을 것이라고 생각했으나, 데이터는 이 문제가 훨씬 더 광범위하다는 것을 보여주었습니다. 가장 중요한 요인은 단순히 치료를 시작한 연도였습니다. 연구의 초기 연도에 치료를 시작한 가족들은 후기 연도에 시작한 가족들보다 방문을 중단할 가능성이 훨씬 높았는데, 이는 병원 자체가 시간이 흐름에 따라 가족들의 참여를 유지하는 방식을 개선했음을 시사합니다. 그러나 이러한 개선에도 불구하고, 중단율은 여전히 높은 수준을 유지했습니다.

연구진은 또한 세계적 팬데믹이 이 가족들에게 어떤 영향을 미쳤는지 조사했습니다. 2020년 엄격한 봉쇄 조치 기간 동안 클리닉 방문 횟수는 급격히 감소하여 최저점에서 거의 90%까지 떨어졌습니다. 제한 조치가 완화된 후 일부 가족들이 돌아오기도 했지만, 많은 이들이 그다음 해에 돌아오지 않았으며, 이는 돌봄의 일상적인 흐름이 끊기는 것이 복구하기 매우 어려울 수 있음을 보여주었습니다. 연구는 추적 관찰을 놓치는 것이 단지 가족이 예약을 잊거나 너무 바쁘기 때문만이 아니라는 결론을 내렸습니다. 그것은 길고 힘든 가정 내 케어 기간 동안 가족들을 연결된 상태로 유지하지 못한 프로그램의 구조적 실패입니다. 데이터는 단순히 가족들에게 다시 오라고 말하는 것만으로는 충분하지 않다는 점을 시사합니다. 질환을 진정으로 완치하기 위해서는, 의료 시스템이 가족들에게 적극적으로 다가가 보조기 착용이라는 일상의 부담을 관리하도록 돕고, 치료가 병원에서 가정으로 옮겨갔다는 이유만으로 어떤 아이도 뒤처지지 않도록 보장하는 구조를 구축해야 합니다.

기술 요약: 교정이 완성을 의미하지 않을 때

문제 제기
폰세티(Ponseti) 기법은 선천성 족저첨족(CTEV)을 교정하는 데 있어 높은 초기 교정률을 달성하는 골드 스탠다드이다. 그러나 장기적인 성공은 4~5세까지 보조기 착용을 지속하는 것에 달려 있다. 저·중소득국가(LMICs)에서 클럽풋 프로그램의 주요 실패 지점은 초기 교정이 아니라 보조기 착용 단계에서의 '추적 관찰 소실(loss to follow-up, LTFU)'이다. 전 세계적인 통합 추정치는 LMIC의 LTFU율이 약 17.4%라고 제시하고 있으나, 인도네시아 내에서 구체적인 패턴, 예측 인자 및 탈락 규모에 관한 세밀한 레지스트리 기반 데이터는 부족한 실정이다. 지속적인 추적 관찰이 이루어지지 않으면 조기 재발을 감지할 수 없으며, 이는 결국 수술적 구제(surgical salvage)가 필요한 경직성 변형으로 이어진다. 본 연구는 인도네시아 동자바의 단일 센터 정형외과 프로그램 내 LTFU 역학에 대한 이해의 공백을 메우기 위해, 현지의 탈락률이 글로벌 벤치마크를 상회하는지 확인하고, 중단 원인이 시스템적 요인인지 아니면 환자 수준의 요인인지를 규명하고자 한다.

방법론
본 연구는 2016년부터 2024년까지 인도네시아 동자바의 한 정형외과 외래 데이터를 활용한 회고적 레지스트리 기반 코호트 연구이다.

코호트: 본 연구는 특발성 CTEV 환자 124명을 분석하였다. 증후성 또는 관절형성부전증(arthrogrypotic) 클럽풋 환자는 제외되었다.
LTFU의 정의: 이탈의 다양한 차원을 포착하기 위해 두 가지 상호 보완적인 정의를 적용하였다.
1. 동년도(Same-year) LTFU: 마지막 방문이 특정 연도의 6월 30일 이전에 발생한 환자(6개월 이상의 간격을 의미함).
2. 연도 간(Cross-year) LTFU: 연도 $N$ 에는 레지스트리에 등록되어 있었으나 연도 $N+1$ 에는 부재한 환자. 이는 LMIC 통합 추정치와 벤치마킹하기 위한 주요 지표로 사용되었다.
통계 분석:
- 프로그램 성장 및 환자 특성을 파악하기 위해 기술 통계가 사용되었다.
- 다변량 로지스틱 회귀분석: 등록 연도, 자금 지원 출처, 측성(laterality), 발병 시 연령, 경피적 아킬레스 건 절단술(PAT) 여부, 등록 시 연령을 보정한 후, 연도 간 LTFU의 독립적 예측 인자를 식별하는 데 사용되었다.
- 생존 분석: 등록 코호트 간의 차등적인 추적 관찰 시간을 고려하여, LTFU까지의 시간을 모델링하기 위해 Kaplan-Meier 곡선과 Cox 비례 위험 모델이 채택되었다.
벤치마킹: 47개 연구의 체계적 문헌 고찰에서 도출된 통합 LMIC 추정치인 17.4%와 비교하였다.

주요 결과

탈락률: 전체 LTFU율은 57.3%(71/124)였다. 결정적으로, 모든 탈락자(71명 중 69명, 97.2%)는 보조기 착용 단계에서 발생하였으며, 석고 고정(casting) 단계에서의 탈락은 2.8%에 불과했다.
벤치마킹: 연도 간 LTFU는 측정된 6개 전환기 중 5개에서 LMIC 벤치마크인 17.4%를 초과하였으며, 그 범위는 17.9%에서 33.3% 사이였다. 2024→2025 전환기는 36.5%의 비율을 보였으나, 이는 우측 절단(right-censored)된 것으로 기록되었다.
LTFU 예측 인자:
- 등록 연도: 가장 강력한 독립적 예측 인자였다. 후기 등록 연도일수록 LTFU가 유의하게 낮았다(조정 OR 0.64/년; $p < 0.001$ ). 이는 프로그램의 성숙도가 유지율을 개선했음을 시사한다.
- 자금 지원 출처: 기업 사회 공헌(CSR) 자금 지원은 자비 부담(self-funding)에 비해 LTFA율이 높은 경계적 유의성을 보였다(조정 OR 2.27; $p = 0.048$ ). 이러한 효과는 센터에서 30km 이상 떨어진 곳에 거주하는 CSR 환자들에게서 특히 두드러졌다.
- 비예측 인자: 다변량 모델에서 양측성 대 단측성 제시, 발병 시 연령(걷기 전 단계 vs 걷는 단계), PAT 시행 여부와 같은 환자 수준의 요인은 LTFU의 독립적 예측 인자가 아니었다.
사건 발생 시간(Time-to-Event): LTFU까지의 중앙값은 27.2개월(IQR 12–54)이었다. 누적 LTFU는 12개월 시점에 40.5%, 36개월 시점에 55.9%에 도달했다. Kaplan-Meier 곡선은 48개월 시점에 고점(plateau) 없이 탈락 확률이 거의 선형적으로 증가함을 보여주었으며, 이는 탈락 위험이 전체 보조기 착용 기간 내내 지속됨을 나타낸다.
COVID-19의 영향: 2020년 3월~5월 봉쇄 기간 동안 월간 방문 횟수가 87% 급감하였으며, 이는 외부 충격에 대한 유지력의 취약성을 극명히 보여주었다.

핵심 기여

이중 정의 프레임워크: 본 연구는 프로그램 실패의 다양한 차원을 포착하기 위해 동년도 및 연도 간 정의를 모두 사용하는 것의 가치를 입증하며, 다년 치료의 경우 연도 간 LTFU가 더 임상적으로 유의미한 지표라고 주장한다.
시스템적 vs 환자 수준의 동인: 특정 환자 특성(예: 연령, 심각도, 측성)이 탈락을 지배하는 예측 인자가 아님을 보여줌으로써, 본 연구는 초점을 '환자 선택'에서 '프로그램 실패'로 전환한다. 연구 결과는 LTFU가 특정 하위 그룹을 대상으로 한 개입보다는 보편적인 유지 전략을 필요로 하는 시스템적 문제임을 시사한다.
보조기 착용 단계의 취약성: 본 데이터는 보조기 착용 단계, 특히 전시간 착용에서 부분 시간 착용으로 넘어가는 전환기가 탈락의 결정적 시기임을 확인하며, 거의 모든 LTFU 사건이 이 시기에 발생했음을 입증한다.
자금 지원의 역설: 본 연구는 보조를 받는(CSR) 환자들이 자비 부담 환자보다 탈락률이 높다는 역설적인 발견을 강조한다. 이는 직접적인 치료 비용을 제거하는 것만으로는 교통, 기회비용, 건강 문해력과 같은 구조적 장벽을 해결하기에 불충분함을 시사한다.

의의 및 주장
본 논문은 이 단일 센터의 인도네시아 사례에서 LTFU가 글로벌 LMIC 벤치마크를 상회하는 만연한 품질 실패라고 주장한다. 저자들은 체계적인 유지 인프라 없이는 폰세티 기법의 임상적 이점이 프로그램 차원에서 완전히 실현될 수 없다고 주장한다.

본 연구는 LTFU를 단순한 행정적 지표가 아닌 일차적인 임상 품질 지표로 간야 되어야 한다고 상정한다. 지배적인 환자 수준의 예측 인자가 없다는 점은 특정 고위험 하위 그룹을 타겟팅하기보다, 구조적 회상 시스템, 능동적 추적, 보조기 착용 단계에서의 특화된 지원과 같은 보편적 유지 전략의 구현을 뒷받침한다. 저자들은 본 연구의 결과가 단일 센터의 연구로서 더 큰 코호트에 의한 확인이 필요함을 명시하면서도, 관찰된 탈락 패턴이 유지 시스템이 비공식적이거나 부재한 LMIC 클럽풋 프로그램의 광범위한 과제를 반영할 가능성이 높음을 강조한다.

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