When Correction is Not Completion: Cross Year Loss to Follow-Up in Clubfoot Programme: A Registry Based Study in Indonesia

技術的要約：矯正は完了ではない

問題提起
ポンセティ法は先天性内反尖足（CTEV）を矯正するためのゴールドスタンダードであり、高い初期矯正率を実現している。しかし、長期的な成功は4〜5歳までの継続的な装具装着に依存している。低中所得国（LMIC）におけるクラブフット・プログラムの主な失敗要因は、初期の矯正ではなく、装具装着フェーズにおける「フォローアップの喪失（LTFU）」である。世界のプールされた推定値では、LMICにおけるLTFU率は約17.4%とされているが、インドネシアにおける具体的なパターン、予測因子、および脱落の規模に関する詳細なレジストリベースのデータは不足している。継続的なフォローアップがなければ、早期のリラプス（再発）を検知できず、外科的救済を必要とする硬直性変形を招くことになる。本研究は、インドネシア、東ジャワ州の単一センターにおける整形外科プログラム内のLTFUのダイナミクスを理解するという空白を埋めるため、現地の脱落率がグローバルなベンチマークを超えているかどうかを判断し、システム的要因と患者レベルの要因の両方を特定することを目的としている。

方法論
本研究は、2016年から2024年までの期間を対象とした、インドネシア、東ジャワ州の整形外科病院の外来データを利用した、レトロスペクティブなレジストリベースのコホート研究である。

• コホート： 本研究では、特発性CTEVの患者124名を分析した。症候群性またはアーースログリプシス（関節形成不全）を伴うクラブフットは除外した。
• LTFUの定義： 脱落の異なる側面を捉えるために、2つの補完的な定義を適用した。
  1. 同年度内LTFU： カレンダー年における最終受診日が6月30日以前である患者（6ヶ月以上の空白を意味する）。
  2. 年度跨ぎのLTFU： 年Nにはレジストリに存在したが、年N+1には不在であった患者。これは、LMICのプールされた推定値と比較するための主要な指標とした。
• 統計解析：
  • プログラムの成長と患者特性の記述統計を用いた。
  • 多変量ロジスティック回帰： 登録年、資金源、側性、提示時年齢、経皮的アキレス腱切離術（PAT）、および登録時年齢を調整し、年度跨ぎのLTFUの独立した予測因子を特定するために使用した。
  • 生存分析： カプラン＝マイヤー曲線およびコックス比例ハザード回デリジェンスを用い、登録コホート間の追跡期間の違いを考慮して、LTFUまでの時間をモデル化した。
  • ベンチマーキング： 47の研究から導き出された、プールされたLMIC推定値（17.4%）と比較した。

主な結果

• 脱落率： 全体のLTFU率は57.3%（71/124）であった。極めて重要なことに、全脱落者の97.2%（69/71）が装具装着フェーズで発生しており、石膏固定フェーズでの脱落はわずか2.8%であった。
• ベンチマーキング： 年度跨ぎのLTFUは、測定された6つの移行のうち5つにおいて、17.4%のLMICベンチマークを超えており、その範囲は17.9%から33.3%であった。2024年→2025年の移行は36.5%の率を示したが、これは右側打ち切り（right-censored）として注記された。
• LTFUの予測因子：
  • 登録年： 最も強力な独立した予測因子であった。登録年が遅くなるほど、LTFUが有意に低下した（調整オッズ比 0.64/年、p < 0.001）。これは、プログラムの成熟が進むにつれて保持率が向上したことを示唆している。
  • 資金源： 企業の社会的責任（CSR）による資金提供は、自己負担と比較して、LTFUが高い傾向にある境界領域の有意な関連を示した（調整オッズ比 2.27、p = 0.048）。この影響は、センターから30km以上離れて居住するCSR患者において特に顕著であった。
  • 非予測因子： 多変量モデルにおいて、両側性か片側性か、提示時の年齢（歩行期か非歩行期か）、およびPATの有無といった患者レベルの要因は、LTFUの独立した予測因子ではなかった。
• イベント発生までの時間： LTFUまでの期間の中央値は27.2ヶ月（IQR 12–54）であった。累積LTFUは12ヶ月時点で40.5%、36ヶ月時点で55.9%に達した。カプラン＝マイヤー曲線は、脱落確率がほぼ線形に増加し、48ヶ月時点でもプラトー（停滞）が見られなかったことを示しており、脱落のリスクは装具装着期間を通じて持続することを示している。
• COVID-19の影響： 2020年3月〜5月のロックダウン中に月間受診数が87%減少しており、外部からのショックに対する保持の脆弱性を浮き彫りにした。

主な貢献

1. 二重定義フレームワーク： 本研究は、脱落の異なる側面を捉えるために、同年度内および年度跨ぎの両方の定義を使用することの価値を実証しており、多年度にわたる治療においては年度跨ぎのLTFUがより臨床的に関連性の高い指標であることを主張している。
2. システム的要因 vs 患者レベルの要因： 脱落の予測において、単一の患者レベルの特性（年齢、重症度、側性など）が支配的ではなかったことを示すことで、本研究は焦点を「患者の選択」から「プログラムの失敗」へとシフトさせている。これらの知見は、LTFUが特定のサブグループへの介入ではなく、普遍的な保持戦略を必要とするシステム上の問題であることを示唆している。
3. 装具装着フェーズの脆弱性： データは、装具装着フェーズ、特にフルタイム装着からパートタイム装着への移行期が、脱落のクリティカルな窓であることを裏付けており、脱落事象のほぼすべてを占めている。
4. 資金提供のパラドックス： 本研究は、補助金を受けた（CSR）患者の方が自己負担の患者よりも脱落率が高いという逆説的な発見を強調している。これは、直接的な治療費を除去するだけでは不十分であり、交通手段、機会費用、ヘルスリテラシーといった構造的な障壁に対処する必要があることを示唆している。

意義と主張
本論文は、この単一センターのインドネシアの環境において、LTFUはグローバルなLMICベンチマークを超える、蔓延した品質の失敗であると主張している。著者らは、体系的な保持インフラがなければ、ポンセティ法の臨床的利益がプログラムレベルで十分に実現されないと論じている。

本研究は、LTFUを単なる事務的な指標ではなく、主要な臨床的品質指標として考えるべきであると断じている。支配的な患者レベルの予測因子が存在しないことは、特定の高リスク・サブグループをターゲットにするのではなく、構造化されたリコールシステム、積極的な追跡調査、および装具装着フェーズにおける具体的なサポートといった「普遍的な保持戦略」を実施することを支持している。著者らは、自らの知見は単一センターのものであり、より大きなコホートでの確認が必要であるが、観察された脱落パターンは、保持システムが非公式または欠如しているLMICのクラブフット・プログラムにおける広範な課題を反映している可能性が高いことを強調している。